Os autores apresentam um caso de neurorretinite subaguda difusa unilateral (D.U.S.N) confirmada com a identificação da larva em uma criança de 6 anos associada a quadro de larva migrans cutânea, bem como a análise de outros sete casos de D.U.S.N. e sua associação sorológica à toxocaríase e antecedentes de larva migrans cutânea. Este é o primeiro caso descrito na literatura de D.U.S.N. concomitante a larva migrans cutânea na fase ativa.